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2023

ANUÁRIO DO HOSPITAL
DONA ESTEFÂNIA

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INCOERCIBLE HICCUPS AND VOMITING AS CLINICAL PRESENTATION OF NEUROMYELITIS OPTICA WITH RENAL DISEASE ANDFATAL DYSAUTONOMIA IN PEDIATRIC AGE

Sara Machado1, José Pedro Vieira2, Carla Conceição3, Rita Silva2, Paulo Sousa2, Margarida Ramos4, Gustavo Queiroz5, Lurdes Ventura5, Eulália Calado1.

1 – Serviço Neurologia, Hospital Fernando Fonseca, E.P.E.;
2 – Serviço Neurologia, Hospital Dona Estefânia, Centro Hospitalar Lisboa Central, E.P.E.;
3 – Serviço Neurorradiologia, Hospital Dona Estefânia, Centro Hospitalar Lisboa Central, E.P.E.;
4 – Unidade de Reumatologia Pediátrica, Hospital Dona Estefânia, Centro Hospitalar Lisboa Central, E.P.E.;
5 – Unidade de Cuidados Intensivos Pediátrica. Hospital Dona Estefânia, Centro Hospitalar Lisboa Central, E.P.E.

- Neuro 2012, Reunião da Sociedade Portuguesa de Neurologia, Porto, 10-12 Mai 2012 (Comunicação oral).
- Resumo Publicado na Revista Sinapse Vol 12, nº1 Maio 2012.

Introdução: A neuromielite óptica (NMO) cursa com envolvimento do nervo óptico e medula espinhal, e o marcador sérico anti-aquaporina 4 (AQP4) revolucionou o diagnóstico. A AQP4 é expressa no SNC, sendo a sua concentração elevada na área postrema, o que explica apresentações clínicas como os vómitos incoercíveis. No entanto, existe também expressão noutros órgãos como o rim, mas desconhece-se porque são geralmente poupados na doença. Apresentamos um caso clínico em idade pediátrica com uma apresentação atípica de vómitos incoercíveis, envolvimento renal e disautonomia fatal.

Caso clínico: Menina de 14 anos que recorreu ao SU por quadro clínico de vómitos e soluços. Dias depois, notou diminuição da força dos membros inferiores, seguida de envolvimento dos superiores e retenção urinária. Na observação neurológica constatou-se: nervos cranianos sem alterações, ausência de sinal de Lhermitte, tetraparésia com padrão piramidal, nível sensitivo torácico, ausência de reflexos cutâneo-abdominais, reflexos miotáticos patologicamente vivos e sinal de Babinski bilateral. Da investigação realizada destacou-se: LCR com pleocitose e predomínio de PMN; RM neuroeixos com alteração de sinal extensa desde a área postrema ao cone medular e envolvimento preferencial da substância cinzenta; anti-AQP4 positivo; hematúria e proteinúria. Iniciou-se corticoterapia sem qualquer resposta terapêutica. Por agravamento clínico e necessidade de ventilação invasiva, iniciaram-se ciclos de ciclofosfamida e rituximab. Apesar da imunoterapia agressiva, ocorreu deterioração do estado neurológico, com aparecimento de nevrite óptica bilateral, tetraplegia e por fim disautonomia fatal.

Conclusão: Pretendemos salientar as dificuldades diagnósticas causadas por uma apresentação clínica e evolução bizarras, bem como o envolvimento renal que não está descrito na literatura. O diagnóstico precoce na NMO é de extrema importância, uma vez que poderá minimizar a morbilidade e mortalidade associadas. O anticorpo anti-AQP4 deve ser precocemente testado em casos com envolvimento medular extenso, mesmo em doentes com apresentação clínica pouco habitual.

Palavras-chave: vomiting, hiccups, neuromyelitis optica, dysautonomia, death